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Introducción: el ejercicio físico relacionado con las enfermedades neuromusculares se postula como una intervención útil y eficiente para preservar la motricidad gruesa, la autonomía y retrasar la pérdida de la fuerza y otras funciones. En la actualidad, las investigaciones describen disparidad de resultados, protocolos e instrumentos de valoración que dificultan su aplicabilidad en pacientes con Distrofia Muscular de Duchenne (DMD). El objetivo es analizar la evidencia científica disponible acerca de los efectos del ejercicio físico terapéutico en la motricidad gruesa en niños diagnosticados con DMD. Material y método: se llevó a cabo una revisión sistemática siguiendo las recomendaciones PRISMA, combinando los términos “Muscular Dystrophy, Duchenne”, “Neuromuscular Disease”, ”Exercise”, ”Physical Functional Performance” con los operadores “AND” y “OR” en las bases de datos PubMed/Medline, Lilacs, CINAHL, EBSCO HOST, WOS Core Collection y Scielo. Se incluyeron ensayos clínicos controlados aleatorizados. Para la evaluación del riesgo de sesgo se empleó la herramienta Cochrane y se evaluaron los protocolos de entrenamiento con la escala CERT. Resultados: se localizaron un total de 4 artículos con un riesgo de sesgo heterogéneo. En todos los estudios se describieron mejoras en la motricidad gruesa utilizando ejercicio aeróbico con ergómetro entre un 23 y un 53 %, comparado con los ejercicios propuestos de fuerza y el tratamiento convencional. Conclusión: el ejercicio físico terapéutico se postula como una herramienta válida para incidir sobre la motricidad gruesa, pérdida de funciones, fuerza y resistencia en niños diagnosticados con DMD.
